DOBLE ADENOMA ECTÓPICO DE PARATIROIDES INFERIOR DERECHA COMO CAUSA DE HIPERPARATIROIDISMO PRIMARIO

COMUNICACIÓN PÓSTER EN CONGRESO

Double Right Lower Parathyroid Gland Ectopic Adenoma as Cause for Primary Hyperparathyroidism

Enrique COSCARÓN-BLANCO ; María Soledad SUÁREZ-ORTEGA ; Eva Purificación MARTÍN-GARRIDO ; María Cruz PÉREZ-LIEDO ; Víctor MARTÍN-SÁNCHEZ

SACYL. Complejo Asistencial de Zamora-Hospital Virgen de la Concha. Zamora. España

Correspondencia: ecoscaronb@saludcastillayleon.es

Conflicto de intereses: Los autores declaran no tener conflictos de intereses
Imágenes: Los autores declaran haber obtenido las imágenes con el permiso de los pacientes
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RESUMEN: Introducción y objetivo: Describir un caso de doble adenoma ectópico de glándula paratiroides inferior derecha cuya existencia era desconocida preoperatoriamente como causa de hiperparatiroidismo primario y causa potencial de recidiva si permanece inadvertido.

Método: Presentamos el caso de una mujer de 47 años afecta de hiperparatiroidismo primario con criterio quirúrgico establecido por el Comité de Patología de Tiroides y Paratiroides de nuestro centro, con estudio localizador positivo por 99mTc SESTAMIBI SPECT-TC y ecográfico a nivel de polo inferior posterior a glándula tiroides yuxtaesofágico. Se planificó paratiroidectomía selectiva por la Unidad de Patología Tiroidea del Servicio de Otorrinolaringología, identificándose tumoración compatible con el adenoma en la mencionada región.

Resultados: Durante la disección de la misma se aprecia una resistencia y trayecto fibroso virtual que se dirige hacia una segunda tumoración similar en tamaño de ubicación más retroesofágica que es extraída en bloque con la primera. Se constató intraoperatoriamente descenso de PTH a 20 pg/ml (>50% del nivel basal de 626) a los 15 minutos de finalizar la exéresis. El postoperatorio transcurrió sin complicaciones. La paciente no ha experimentado recidiva en 36 meses. Ambas tumoraciones se informaron como adenoma de paratiroides. Retrospectivamente se analizaron todas las pruebas de imagen disponibles y en una Resonancia Magnética Nuclear realizado por otra causa parecía intuirse la segunda tumoración aunque no se demostraba feacientemente.

Discusión: Durante la paratiroidectomía por hiperparatiroidismo primario, el descubrimiento de una glándula paratiroides alargada o con una prolongación o una “inocente adherencia” crea un dilema respecto a la necesidad de exploración adicional con el consiguiente riesgo añadido, especialmente si ésta se encuentra en una ubicación ectópica y si los estudios de localización no nos advierten de esta eventualidad. Aunque la prueba de iPTH puede contribuir a resolver este problema en teoría, la literatura recoge que por sí sola no esfiable para descartar la existencia de adenomas múltiples o bilobulados. La utilización de sistemas de detección adicionales, como nucleares o de autofluorescencia pueden ser de utilidad, aunque su disponibilidad no es universal. Algunos índices como el de Wisconsin , que relacionan PTH con peso de la glándula, han sido propuestos para determinar el riesgo de un segundo adenoma oculto, aunque su utilidad debe todavía estudiarse. En nuestra paciente, la clave fue una disección meticulosa, cuidadosa y suave. Este proceder nos puso de manifiesto una adherencia y resistencia que a modo de mínimo istmo istmo nos condujo a la segunda tumoración. No sabemos con certeza si eran dos adenomas ectópicos o un adenoma bilobulado ya que aunque constituyen dos esferas completamente íntegras y aparentemente independientes con unión entre ambos virtual, su gran cercanía y la existencia de ese mínimo trayecto filiforme parecen reflajar una cierta relación entre ellos por lo que lo catalogamos como doble.

Conclusiones: La presencia de adenomas múltiples o lobulados constituyen una fuente de recidiva o persistencia del hiperparatiroidismo primario postquirúrgico. Para minimizar este riesgo, es recomendable un adecuado estudio localizador prequirúrgico, intraoperatorio si está disponible y la indispensable adecuación de la técnica quirúrgica, con una y exploración meticulosa y suave para evitar dejar fragmentos y segundos adenomas.

PALABRAS CLAVE: Hiperparatiroidismo primario; adenoma; adenoma doble; múltiple; adenoma lobulado; ectópico.

SUMMARY: Introduction and objective: To describe a case of double ectopic adenoma of the right lower parathyroid gland whose existence was unknown preoperatively as a cause of primary hyperparathyroidism and a potential cause of recurrence if it remains unnoticed

Method: A 47-year-old woman affected by primary hyperparathyroidism case with surgical criteria established by our Thyroid and Parathyroid Pathology Committee, with a positive locator study by 99mTc SESTAMIBI SPECT-CT and ultrasound at the level of the lower pole posterior to the gland juxtaesophageal thyroid is reported. Selective parathyroidectomy was planned by the Thyroid Pathology Unit of the Otorhinolaryngology Service, identifying a tumor compatible with the adenoma in the aforementioned region.

Results: During surgical dissection, a virtual fibrous resistance and traject were observed t towards a second tumour of similar size in a more retroesophageal location. En bloc extraction with the first neoplasm was performed. A decrease in 15´PTH to 20 pg/ml (>50% of the baseline level of 626) was observed intraoperatively after excision was completed. The postoperative period occurred without complications. The patient has not experienced a recurrence in 36 months. Both tumors were reported as parathyroid adenoma. Retrospectively, all the available imaging tests were analyzed and in a Nuclear Magnetic Resonance performed for another reason, the second tumor seemed to be intuited, although it was not conclusively demonstrated.

Discussion: During parathyroidectomy for primary hyperparathyroidism, the discovery of an enlarged or multiple parathyroid gland or "innocent adhesion" creates a dilemma regarding the need for further exploration with the consequent added risk, especially if it is in an ectopic location and if the location studies do not reflect this eventuality. Although the iPTH test can contribute to solve this problem out in theory, the literature shows that by itself it is not reliable to rule out the existence of multiple or bilobed adenomas. The use of additional detection systems, such as nuclear or autofluorescence based methods, may be useful, although their availability is not universal. Some indices, such as the Wisconsin index, which relate PTH to gland weight, have been proposed to determine the risk of a second occult adenoma, although their usefulness has yet to be studied. In our patient, the key was a meticulous, careful and gentle dissection. This procedure revealed an adherence and resistance that, like a minimal isthmus, led us to the second tumor. We do not know for sure if they were two ectopic adenomas or a bilobed adenoma since, although they constitute two completely intact and apparently independent spheres with a virtual union , their close proximity and the existence of that minimal threadlike path seem to reflect a certain relationship between them, and therefore a double adenoma diagnosis was given.

Conclusions: The presence of multiple or lobulated adenomas constitutes a source of recurrence or persistence of postoperative primary hyperparathyroidism. To minimize this risk, adequate pre-surgical localization study, intraoperative if available, adaptation of the surgical technique, with a meticulous and gentle exploration to avoid leaving fragments and second adenoma are recommended.

KEYWORDS: Hyperparathyroidism Primary; adenoma; adenoma double; Multiple; lobulated adenoma; ectopic.